A complicated case of cutaneous necrotizing vasculitis associated with monoclonal gammopathy. Case report

Cover Page

Cite item

Full Text

Abstract

Diagnosing diseases related to monoclonal gammopathy (MG) with clinical significance is challenging. In real-world practice, proving the connection between organ damage and paraprotein or plasma cell dyscrasia is difficult or even impossible. Only an atypical course of the disease and non-compliance with the established criteria may suggest the contribution of plasma cell neoplasia in pathogenesis. Rheumatic diseases associated with monoclonal secretion do not belong to MG with clinical significance. Therefore, in the absence of hematological malignancy, clone reduction therapy is not indicated. We present the first clinical case of a patient with cutaneous necrotizing vasculitis and MG, who received clone reduction therapy with no hematological malignancy. The rationale for the choice of such treatment approach was the atypical course of vasculitis, as well as the unstable effect after methylprednisolone therapy. Therapy with lenalidomide, cyclophosphamide, and dexamethasone was highly effective; the regression of clinical symptoms was associated with a decrease in paraprotein to trace amounts. However, the lack of evidence of the relationship of vasculitis with plasma cell dyscrasia does not support considering the described case as one of the forms of MG with clinical significance. Further observation and resumption of monoclonal secretion, coinciding with the recurrence of vasculitis, may additionally support the relationship between these two conditions. This case was discussed at the Council of Experts with hematologists, rheumatologists, and pathologists.

About the authors

Irina G. Rekhtina

National Medical Research Center for Hematology

Author for correspondence.
Email: rekhtina.i@blood.ru
ORCID iD: 0000-0001-5440-4340

д-р мед. наук, зав. отд-нием гематологии и химиотерапии плазмоклеточных дискразий 

Russian Federation, Moscow

Olga A. Vorobyeva

National Center for Clinical Morphological Diagnostics

Email: rekhtina.i@blood.ru
ORCID iD: 0000-0002-6946-6816

канд. мед. наук, зав. отд-нием патологии почки и сложного морфологического диагноза 

Russian Federation, Saint Petersburg

Elisavetta A. Atroshenko

National Medical Research Center for Hematology

Email: rekhtina.i@blood.ru
ORCID iD: 0009-0005-2588-5612

врач-гематолог клинико-диагностического отд-ния химиотерапии с дневным стационаром 

Russian Federation, Moscow

Alla M. Kovrigina

National Medical Research Center for Hematology

Email: rekhtina.i@blood.ru
ORCID iD: 0000-0002-1082-8659

д-р биол. наук, проф., зав. патологоанатомическим отд-нием 

Russian Federation, Moscow

Larisa P. Mendeleeva

National Medical Research Center for Hematology

Email: rekhtina.i@blood.ru
ORCID iD: 0000-0002-4966-8146

д-р мед. наук, проф., рук. управления по научной и образовательной работе, зав. отд. химиотерапии парапротеинемических гемобластозов 

Russian Federation, Moscow

References

  1. Kristinsson SY, Tang M, Pfeiffer RM, et al. Monoclonal gammopathy of undetermined significance and risk of infections: a population-based study. Haematologica. 2012;97(6):854-8. doi: 10.3324/haematol.2011.054015
  2. Van de Donk NW, Palumbo A, Johnsen HE, et al. European Myeloma Network. The clinical relevance and management of monoclonal gammopathy of undetermined significance and related disorders: recommendations from the European Myeloma Network. Haematologica. 2014;99(6):984-96. doi: 10.3324/haematol.2013.100552
  3. Kristinsson SY, Fears TR, Gridley G, et al. Deep vein thrombosis after monoclonal gammopathy of undetermined significance and multiple myeloma. Blood. 2008;112(9):3582-6. doi: 10.1182/blood-2008-04-151076
  4. Fermand JP, Bridoux F, Dispenzieri A, et al. Monoclonal gammopathy of clinical significance: a novel concept with therapeutic implications. Blood. 2018;132(14):1478-85. doi: 10.1182/blood-2018-04-839480
  5. Leung N, Bridoux F, Batuman V, et al. The evaluation of monoclonal gammopathy of renal significance: a consensus report of the International Kidney and Monoclonal Gammopathy Research Group. Nat Rev Nephrol. 2019;15(1):45-59. doi: 10.1038/s41581-018-0077-4
  6. Смирнов А.В., Афанасьев Б.В., Поддубная И.В., и др. Моноклональная гаммапатия ренального значения: консенсус гематологов и нефрологов России по введению нозологии, диагностике и обоснованности клон-ориентированной терапии. Терапевтический архив. 2020;92(7):10-22 [Smirnov AV, Afanasyev BV, Poddubnaya IV, et al. Monoclonal gammopathy of renal significance: consensus of hematologists and nephrologists of Russia on the establishment of nosology, diagnostic approach and rationale for clone specific treatment. Terapevticheskii Arkhiv (Ter. Arkh.). 2020;92(7):10-22 (in Russian)]. doi: 10.26442/00403660.2020.07.000659
  7. Castillo JJ, Callander NS, Baljevic M, et al. The evaluation and management of monoclonal gammopathy of renal significance and monoclonal gammopathy of neurological significance. Am J Hematol. 2021;96(7):846-53. doi: 10.1002/ajh.26155
  8. Garderet L, Al Hariri M, Wasielica-Poslednik J, et al. Monoclonal Gammopathy of Ocular Significance (MGOS) – a Series of Corneal Manifestations and Treatment Outcomes. Blood. 2021;138(Suppl. 1):2695. doi: 10.1182/blood-2021-151460
  9. Lipsker D. Monoclonal gammopathy of cutaneous significance: review of a relevant concept. J Eur Acad Dermatol Venereol. 2017;31(1):45-52. doi: 10.1111/jdv.13847
  10. Васильев В.И., Городецкий В.Р., Логвиненко О.А., и др. Ревматические маски плазматических дискразий. Научно-практическая ревматология. 2012;50(2):35-43 [Vasilyev VI, Gorodetsky VR, Logvinenko OA, et al. Rheumatic masks of plasma cell dyscrasias. Rheumatology Science and Practice. 2012;50(2):35-43 (in Russian)]. doi: 10.14412/1995-4484-2012-1271
  11. Swan D, Murphy M, Elhassadi E. Cutaneous Vasculitis: An Unusual Presentation of a Biclonal Nodal Plasma Cell Dyscrasia. Case Rep Hematol. 2017;2017:8152610. doi: 10.1155/2017/8152610
  12. Васильев В.И., Городецкий В.Р., Седышев С.Х., и др. Клинические проявления васкулита в дебюте множественной миеломы. Научно-практическая ревматология. 2010;48(1):81-7 [Vasil'ev VI, Gorodetskiy VR, Sedyshev SKh, et al. Clinical manifestation of vasculitis at the onset of multiple myeloma. Rheumatology Science and Practice. 2010;48(1):81-7 (in Russian)]. doi: 10.14412/1995-4484-2010-1410
  13. Городецкий В.Р., Пробатова Н.А., Логвиненко О.А., и др. Трудности диагностики лимфоидных неоплазий у больных ревматоидным артритом. Научно-практическая ревматология. 2009;47(3):94-101 [Gorodetsky VR, Probatova NA, Logvinenko OA, et al. Difficulties of lymphoid neoplasia diagnosis in patients with rheumatoid arthritis. Rheumatology Science and Practice. 2009;47(3):94-101 (in Russian)]. doi: 10.14412/1995-4484-2009-1318
  14. Логвиненко О.А., Васильев В.И. Неходжскинские лимфомы при ревматических заболеваниях. Научно-практическая ревматология. 2011;49(5):71-82 [Logvinenko OA, Vasil'ev VI. Nekhodzhkinskie limfomy pri revmaticheskikh zabolevaniyah. Rheumatology Science and Practice. 2011;49(5):71-82 (in Russian)]. doi: 10.14412/1995-4484-2011

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
2. Fig. 1. Rashes on legs and face.

Download (241KB)
3. Fig. 2. Light microscopy of the skin: a – a focus of necrotizing vasculitis in the deep dermis layer at the level of skin appendages, with perivascular and transmural infiltration, karyorexis, fibrinoid wall necrosis and thrombosis. Hematoxylin and eosin staining; magnification ×100; b – the same site. Fibrinoid necrosis of vessel wall, infiltration of vessel wall with cariorexis, fibrin thrombus in vessel lumen. Hematoxylin and eosin staining; magnification ×400.

Download (163KB)
4. Fig. 3. Light microscopy of the skin: a – vascular thrombosis in the deep layer of the dermis at the border with subcutaneous fatty tissue. Hematoxylin and eosin staining; magnification ×100; b – the same vessel. Fibrin-erythrocytic thrombus in the lumen of the vessel. Masson trichrome staining; magnification ×400.

Download (154KB)

Copyright (c) 2025 Consilium Medicum

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International License.
 
 


Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».