The effectiveness of puncture therapy for sacral aneurysmal bone cysts in kids and teenagers. A concise overview of the available research. Presentation of clinical cases

Cover Page

Cite item

Full Text

Open Access Open Access
Restricted Access Access granted
Restricted Access Subscription Access

Abstract

BACKGROUND: Aneurysmal bone cysts (ABC) of the spine in children and adolescents are an urgent problem in modern traumatology–orthopedics, oncology and neurosurgery. Spinal ABC is recorded in 8–30% of all cases of ABC detected, while they account for up to 15% of all spinal tumors. The most rare area of ABC lesion is the sacral region, which accounts for less than 4% of reported cases. The treatment methods described in the literature can be divided into conservative, minimally invasive and surgical. The authors report on such methods as the introduction of adjuvant drugs into the cyst cavity, selective arterial embolization, etc. Some sources also mention the use of the drug denosumab. In the literature, you can find materials on surgical treatment in the form of open resection, bone grafting, cementing, as well as a combination of several techniques.

CLINICAL CASES DESCRIPTION: Results of treatment aimed at reducing ABC activity, bone tissue repair, restoration of sacral support capacity, regression of neurological symptoms in its presence and pain syndrome. The material consisted of 8 patients (4 patients were described in a series of clinical cases) with a diagnosis of aneurysmal bone cyst of the sacrum, who were treated at the Department of Pediatric Bone Pathology and Adolescent Orthopedics of the Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopedics. A brief review of the literature is based on a search for articles in PubMed, Cyberlinenka, eLibrary, Google Scholar. The assessment of tumor changes at the treatment stages was carried out by measuring intracystal pressure using a Waldman device in mm of water. The program of the diagnostic arm “Gamma Multivox” (GC “Gammamed”, Russia) made it possible to evaluate the result of treatment according to CT data. The significance of changes in tumor parameters was assessed using the Wilcoxon landmark rank criterion for treatment stages involving at least 5 measurements. Statistical analysis was performed using the SciPy Stats package and Python programming language software.

CONCLUSION: The result of the treatment was traced over a period of 1 to 8 years. Step-by-step puncture treatment reduces the activity of ABC, starts the process of bone tissue repair, restores the support capacity of the sacrum and reduces the volume of the tumor, promotes regression of pain and neurological symptoms due to the decompressive effect.

About the authors

Roman S. Gamayunov

Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopedics

Author for correspondence.
Email: drgamayunov@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-9960-9427
SPIN-code: 2451-9875

MD

Russian Federation, 10 Priorova str., 127299 Moscow

Aleksandr A. Snetkov

Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopedics

Email: isnetkov@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-5837-9584
SPIN-code: 8901-4259

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, 10 Priorova str., 127299 Moscow

Anna S. Pleskushkina

Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopedics

Email: dr.pleskushkina@yandex.ru
ORCID iD: 0009-0008-9687-6483
SPIN-code: 7937-8752

MD

Russian Federation, 10 Priorova str., 127299 Moscow

Ilyas D. Ishkinyaev

Priorov National Medical Research Center of Traumatology and Orthopedics

Email: ilyas.ishkinyaev@gmail.com
ORCID iD: 0009-0003-2228-1405

MD

Russian Federation, 10 Priorova str., 127299 Moscow

References

  1. Parker J, Soltani S, Boissiere L, et al. Spinal Aneurysmal Bone Cysts (ABCs): Optimal Management. Orthop Res Rev. 2019;11:159–166. doi: 10.2147/ORR.S211834
  2. Snetkov AA, Dan IM, Gorelov VA, et al. Anevrizmal’nye kostnye kisty pozvonochnika u detej. Taktika hirurgicheskogo lecheniya. Ortopediya, travmatologiya i vosstanovitel’naya hirurgiya detskogo vozrasta. 2020;8(S):43–45. (In Russ.). EDN: NTDAWX
  3. Naumov DG, Speranskaya EA, Mushkin MA, et al. Spinal aneurysmal bone cyst in children: systematic review of the literature. Spine Surgery. 2019;16(2):49-55. doi: 10.14531/ss2019.2.49-55 EDN: RYIMPQ
  4. Campanacci M, Bertoni F, Bacchini P. Aneurysmal bone cyst. In: Campanacci M, Bertoni F, Bacchini P, editors. Bone and soft tissue tumors. Vienna: Springer; 1990. P. 725–51.
  5. Lichtenstein L. Aneurysmal bone cyst: apathological entity commonly mistaken for giant-cell tumor and occasionally for hemangioma and osteogenic sarcoma. Cancer. 1950;3:279–89.
  6. Unni KK. Dahlin’s bone tumors: general aspects and data on 11,087 cases. Philadelphia: Lippincott-Raven; 1996. P. 382–90.
  7. Honl M, Westphal F, Carrero V, et al. Pelvic girdle reconstruction based on spinal fusion and ischial screw fixation in a case of aneurysmal bone cyst. Sarcoma. 2003;7(3–4):177–82. doi: 10.1080/13577140310001644805
  8. Papagelopoulos PJ, Choudhury SN, Frassica FJ, et al. Treatment of aneurysmal bone cysts of the pelvis and sacrum. J Bone Joint Surg Am. 2001;83(11):1674–81. doi: 10.2106/00004623-200111000-00009
  9. Snetkov AA, Gubin AV, Gamayunov RS, Snetkov AI, Batrakov SYu. Hirurgicheskoe lechenie anevrizmal’nyh kostnyh kist poyasnichnogo otdela pozvonochnika: opisanie klinicheskogo sluchaya. Genij ortopedii. 2023;29(3):323–328. (In Russ.). doi: 10.18019/1028-4427-2023-29-3-323-328 EDN: EHJCOE
  10. Vergel De Dios AM, Bond JR, Shives TC, McLeod RA, Unni KK. Aneurysmal bone cyst. A clinicopathologic study of 238 cases. Cancer. 1992;69(12):2921–31. doi: 10.1002/1097-0142(19920615)69:12<2921::aid-cncr2820691210>3.0.co;2-e
  11. Fletcher CD, Bridges AJ, Hogendoorn CW, et al. WHO Classification of Tumours of Soft Tissue and Bone. 4th ed. Lyon: IARC Press; 2013.
  12. Mushkin AYu, Mal’chenko OV Onkologicheskaya vertebrologiya: izbrannye voprosy. Novosibirsk; 2012. 152 р. (In Russ.).
  13. Cottalorda J, Bourelle S. Modern concepts of primary aneurysmal bone cyst. Arch Orthop Trauma Surg. 2007;127(2):105–14. doi: 10.1007/s00402-006-0223-5
  14. Mirra JM. Aneurysmal bone cyst. In: Mirra JM, Picci P, Gold RH, editors. Bone tumors. Clinical, radiologic, and pathologic correlations. Philadelphia: Lea & Febiger; 1989. P. 1267–311.
  15. Gibbs CP, Hefele MC, Peabody TD, et al. Aneurysmal bone cyst of the extremities. Factors related to local recurrence after curettage with a high-speed burr. J Bone Joint Surg Am. 1999;81(12):1671–8. doi: 10.2106/00004623-199912000-00003
  16. Mankin HJ, Hornicek FJ, Ortiz-Cruz E, Villafuerte J, Gebhardt MC. Aneurysmal bone cyst: a review of 150 patients. J Clin Oncol. 2005;23(27):6756–62. doi: 10.1200/JCO.2005.15.255
  17. Campanacci M, Capanna R, Picci P. Unicameral and aneurysmal bone cysts. Clin Orthop Relat Res. 1986;(204):25–36.
  18. Peeters SP, Van der Geest IC, de Rooy JW, Veth RP, Schreuder HW. Aneurysmal bone cyst: the role of cryosurgery as local adjuvant treatment. J Surg Oncol. 2009;100(8):719–24. doi: 10.1002/jso.21410
  19. Lin PP, Brown C, Raymond AK, Deavers MT, Yasko AW. Aneurysmal bone cysts recur at juxtaphyseal locations in skeletally immature patients. Clin Orthop Relat Res. 2008;466(3):722–8. doi: 10.1007/s11999-007-0080-8
  20. Farsetti P, Tudisco C, Rosa M, Pentimalli G, Ippolito E. Aneurysmal bone cyst. Long-term follow-up of 20 cases. Arch Orthop Trauma Surg. 1990;109(4):221–3. doi: 10.1007/BF00453145
  21. Dick HM, Bigliani LU, Michelsen WJ, Johnston AD, Stinchfield FE. Adjuvant arterial embolization in the treatment of benign primary bone tumors in children. Clin Orthop Relat Res. 1979;(139):133–41.
  22. Yildirim E, Ersözlü S, Kirbaş I, et al. Treatment of pelvic aneurysmal bone cysts in two children: selective arterial embolization as an adjunct to curettage and bone grafting. Diagn Interv Radiol. 2007;13(1):49–52.
  23. Meyer S, Reinhard H, Graf N, Kramann B, Schneider G. Arterial embolization of a secondary aneurysmatic bone cyst of the thoracic spine prior to surgical excision in a 15-year-old girl. Eur J Radiol. 2002;43(1):79–81. doi: 10.1016/s0720-048x(01)00406-5
  24. De Cristofaro R, Biagini R, Boriani S, et al. Selective arterial embolization in the treatment of aneurysmal bone cysts and angioma. Skeletal Radiol. 1992;21(8):523–7. doi: 10.1007/BF00195235
  25. Topouchian V, Mazda K, Hamze B, Laredo JD, Penneçot GF. Aneurysmal bone cysts in children: complications of fibrosing agent injection. Radiology. 2004;232(2):522–6. doi: 10.1148/radiol.2322031157
  26. Adamsbaum C, Mascard E, Guinebretière JM, Kalifa G, Dubousset J. Intralesional Ethibloc injections in primary aneurysmal bone cysts: an efficient and safe treatment. Skeletal Radiol. 2003;32(10):559–66. doi: 10.1007/s00256-003-0653-x
  27. de Gauzy JS, Abid A, Accadbled F, et al. Percutaneous Ethibloc injection in aneurysmal bone cysts. Skeletal Radiol. 2000;29:211–6.
  28. Falappa P, Fassari FM, Fanelli A, et al. Aneurysmal bone cysts: treatment with direct percutaneous Ethibloc injection — long-term results. Cardiovasc Interv Radiol. 2002;25(4):282–90. doi: 10.1007/s00270-001-0062-2
  29. Varshney MK, Rastogi S, Khan SA, Trikha V. Is sclerotherapy better than intralesional excision for treating aneurysmal bone cysts? Clin Orthop Relat Res. 2010;468(6):1649–59. doi: 10.1007/s11999-009-1144-8
  30. Hemmadi SS, Cole WG. Treatment of aneurysmal bone cysts with saucerization and bone marrow injection in children. J Pediatr Orthop. 1999;19(4):540–2. doi: 10.1097/00004694-199907000-00024
  31. Docquier PL, Delloye C. Treatment of aneurysmal bone cysts by introduction of demineralized bone and autogenous bone marrow. J Bone Joint Surg Am. 2005;87(10):2253–8. doi: 10.2106/JBJS.D.02540
  32. Rosenthal RK, Folkman J, Glowacki J. Demineralized bone implants for nonunion fractures, bone cysts, and fibrous lesions. Clin Orthop Relat Res. 1999;(364):61–9. doi: 10.1097/00003086-199907000-00009
  33. Carpenter B, Motley T. Bone matrix therapy for aneurysmal bone cysts. J Am Podiatr Med Assoc. 2005;95(4):394–7. doi: 10.7547/0950394
  34. Bush CH, Adler Z, Drane WE, et al. Percutaneous radionuclide ablation of axial aneurysmal bone cysts. AJR Am J Roentgenol. 2010;194(1):W84–90. doi: 10.2214/AJR.09.2568
  35. Clayer M. Injectable form of calcium sulphate as treatment of aneurysmal bone cysts. ANZ J Surg. 2008;78(5):366–70. doi: 10.1111/j.1445-2197.2008.04479.x
  36. Pogoda P, Linhart W, Priemel M, Rueger JM, Amling M. Aneurysmal bone cysts of the sacrum. Clinical report and review of the literature. 2003;123(5):247–251. doi: 10.1007/s00402-003-0496-x
  37. Di Bella C, Dozza B, Frisoni T, Cevolani L, Donati D. Injection of demineralized bone matrix with bone marrow concentrate improves healing in unicameral bone cyst. Clin Orthop Relat Res. 2010;468(11):3047–55. doi: 10.1007/s11999-010-1430-5
  38. Ghermandi R, Terzi S, Gasbarrini A, Boriani S. Denosumab: non-surgical treatment option for selective arterial embolization resistant aneurysmal bone cyst of the spine and sacrum. Case report. Eur Rev Med Pharmacol Sci. 2016;20(17):3692–3695.
  39. Deventer N, Budny T, Gosheger G, et al. Aneurysmal bone cyst of the pelvis and sacrum: a single-center study of 17 cases. BMC Musculoskeletal Disorders. 2022;23(1):405. doi: 10.1186/s12891-022-05362-1

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
Download
2. Fig. 1. Measurement of intraosseous pressure using the Waldman device.

Download (236KB)
Indexing metadata
3. Fig. 2. An MRI scan at the time of the initial hospitalization revealed a cyst in the form of a large tumor with multiple chambers containing different levels of fluid. The MRI also showed compression of neural structures and pelvic organs.

Download (154KB)
Indexing metadata
4. Fig. 3. The CT scans of the patient’s treatment show a decrease in the cyst volume and the formation of bone tissue. A follow-up CT scan was done 12 months before the open surgery to partially remove the posterior wall of the tumor and drain the deep sections of the aneurysmal bone cyst.

Download (618KB)
Indexing metadata
5. Fig. 4. An MRI scan prior to treatment revealed a three-dimensional cystic formation, although the multi-compartmentalized nature of the tumor was not clearly visible, leading us to suspect a different process. Additionally, there were no clear fluid levels present.

Download (167KB)
Indexing metadata
6. Fig. 5. The CT-dynamics of the patient’s treatment show that bone tissue is forming inside the cyst.

Download (719KB)
Indexing metadata
7. Fig. 6. Before starting treatment, a magnetic resonance imaging (MRI) scan was performed to determine the size and location of the tumor. The MRI revealed that the tumor was composed of a few small chambers, each containing clear fluid.

Download (162KB)
Indexing metadata
8. Fig. 7. The CT-dynamics of the patient’s treatment № 3. After 8 years of treatment, a residual cavity was determined on CT.

Download (358KB)
Indexing metadata
9. Fig. 8. CT-dynamics of the patient treatment № 4.

Download (438KB)
Indexing metadata
10. Fig. 9. Assessment of the parameters of tumor changes during puncture treatment (stage 1 corresponds to the period before treatment): a — average tumor density in Hounsfield units, b — tumor volume in cm³. Asterisks indicate a p-value of less than 0.01. The changes in tumor parameters for each of the eight patients are individually shown by dotted lines.

Download (222KB)
Indexing metadata

Copyright (c) 2025 Eco-Vector

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivatives 4.0 International License.

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».