Endosurgical treatment of a 7-month-old child with extralobaric sequestration of the lung and tracheal bronchus

Cover Page

Cite item

Full Text

Abstract

Lung sequestration is a developmental anomaly in the form of a separate non-functioning fragment of lung tissue that does not communicate with the bronchial tree and is supplied with blood by the aorta or arteries of the large circulatory circle.

Lung sequestration is a developmental anomaly characterized by a separate nonfunctioning fragment of lung tissue that does not communicate with the bronchial tree and is supplied with blood by the aorta or arteries of the large circulatory circle. Lung sequestration accounts for 0.15%–6.4% of all lung malformations. This study presents a clinical case of a 7-month-old girl with extralobaric lung sequestration. The patient presented with complaints of cough; noisy, rapid breathing; and a history of gastroesophageal reflux. Gastroenterological pathology was excluded at the place of residence. During physical examination, wet wheezing was heard on both lungs, and the respiratory rate was 36 per minute. Chest X-ray showed a right-sided, upper-lobe pneumonia. Community-acquired right-sided, upper-lobe pneumonia, moderate form, was diagnosed. CT scan of the chest organs with contrast revealed a congenital malformation: tracheal bronchus and extralobar lung sequestration on the right. Indications for minimally invasive intervention were formulated. After surgical treatment, thoracoscopy showed an extrapulmonary sequester in the posterior hemithorax, with a feeding vessel from the thoracic aorta. Then, sequestrectomy was performed. In the postoperative period, positive dynamics was observed against the background of antibacterial, infusion, and symptomatic therapy. The patient was discharged in satisfactory condition. In children with long-term, recurrent lung infections, without positive dynamics against the background of conservative therapy and in the presence of respiratory disorders against the background of normal body temperature and absence of signs of inflammation in blood tests, congenital malformations of the respiratory tract should be excluded. Computed tomography with contrast enhancement and subsequent 3B reconstruction is the most appropriate method for diagnosing lung sequestration. Moreover, thoracoscopic resection of a separate nonfunctioning fragment of lung tissue is an effective minimally invasive surgical treatment method.

About the authors

Dmitri B. Eremin

G.N. Speransky Children’s Hospital No. 9

Email: bosya100707@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-7144-0877
SPIN-code: 2558-8291

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, 123317, Moscow, Shmitovsky proezd, 29

Gadzhikerim E. Gadzhikerimov

Pirogov Russian National Research Medical University

Email: gk.medik@list.ru
ORCID iD: 0000-0002-0142-2163
SPIN-code: 5960-2603

MD

Russian Federation, 1 Ostrovityanova st., Moscow, 117997

Abdumazhid A. Tukhtamatov

Pirogov Russian National Research Medical University

Email: abdumajid2225@mail.ru
ORCID iD: 0009-0008-9919-9473

MD

Russian Federation, 1 Ostrovityanova st., Moscow, 117997

Alexandr A. Demidov

Pirogov Russian National Research Medical University

Author for correspondence.
Email: demidoval10@list.ru
ORCID iD: 0000-0002-0788-9354
SPIN-code: 5568-8660

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, 1 Ostrovityanova st., Moscow, 117997

References

  1. Tumanova UN, Dorofeeva EI, Podurovskaya YuL, et al. Pulmonary sequestration: classification, diagnostics, treatment. Pediatriya. Zhurnal Im G.N. Speranskogo. 2018;97(2):163–171. EDN: TGEMMB doi: 10.24110/0031-403x-2018-97-2-163-171
  2. Pinto Filho DR, Avino AJ, Brandão SL. Extralobar pulmonary sequestration with hemothorax secondary to pulmonary infarction. J Bras Pneumol. 2009;35(1):99–102. doi: 10.1590/s1806-37132009000100015
  3. Sulhyan KR, Ramteerthakar NA, Gosavi AV, Anvikar AR. Extralobar sequestration of lung associated with congenital diaphragmatic hernia and malrotation of gut. Lung India. 2015;32(4):381–383. doi: 10.4103/0970-2113.159585
  4. Okunev NA, Kemaev AB, Okuneva AI, et al. Pulmonary sequestration: case repot. Journal of Pediatric Surgery. 2016;20(3):164–166. EDN: WAXAOZ doi: 10.18821/1560-9510-20-3-164-166
  5. Dave MH, Gerber A, Bailey M, et al. The prevalence of tracheal bronchus in pediatric patients undergoing rigid bronchoscopy. J Bronchology Interv Pulmonol. 2014;21(1):26–31. doi: 10.1097/lbr.0000000000000029
  6. Berrocal T, Madrid C, Novo S, et al. Congenital anomalies of the tracheobronchial tree, lung, and mediastinum: embryology, radiology, and pathology. RadioGraphics. 2004;24(1):e17. doi: 10.1148/rg.e17
  7. Ruchonnet-Metrailler I, Abou Taam R, Blic J. Presence of tracheal bronchus in children undergoing flexible bronchoscopy. Respir Med. 2015;109(7):846–850. doi: 10.1016/j.rmed.2015.04.005
  8. Al-Naimi A, Hamad S, Abushahin A. Tracheal bronchus and associated anomaly prevalence among children. Jornal Cureus. 2021;13(5):e15195. doi: 10.7759/cureus.15192
  9. Suzuki M, Matsui O, Kawashima H, et al. Radioanatomical study of a true tracheal bronchus using multidetector computed tomography. Jpn Radiol. 2010;28(3):188–192. doi: 10.1007/s11604-009-0405-5
  10. Chakraborty RK, Modi P, Sharma S. Pulmonary sequestration. In: StatPearls [Internet]. Treasure Island (FL): StatPearls; 2024.
  11. Corbett HJ, Humphrey GM. Pulmonary sequestration. Paediatr Respir Rev. 2004;5(1):59–68. doi: 10.1016/j.prrv.2003.09.009
  12. Singh R, Davenport M. The argument for operative approach to asymptomatic lung lesions. Semin Pediatr Surg. 2015;24(4):187–195.doi: 10.1053/j.sempedsurg.2015.02.003
  13. Flanagan SR, Vasavada P. Intralobar pulmonary sequestration: a case report. Cureus. 2023;15(10):e46794. doi: 10.7759/cureus.46794
  14. Ojha V, Samui PP, Dakshit D. Role of endovascular embolization in improving the quality of life in a patient suffering from complicated intralobar pulmonary sequestration – a case report. Respir Med Case Rep. 2015;16):24–28. doi: 10.1016/j.rmcr.2015.02.011
  15. Riley JS, Urwin JW, Oliver ER, et al. Prenatal growth characteristics and pre/postnatal management of bronchopulmonary sequestrations. J Pediatr Surg. 2018;53(2):265–269. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2017.11.020
  16. Bhavsar VD, Jaber JF, Rackauskas M, Ataya A. Intralobar pulmonary sequestration presenting as recurrent left lower lobe pneumonia. Proc (Bayl Univ Med Cent). 2023;36(6):767–769. doi: 10.1080/08998280.2023.2258318
  17. Grebnev PN, Osipov AJ. Diagnosis and surgical treatment of pulmonary sequestration in children. Practical Medicine. 2010;45:141–143.
  18. Phelps MC, Sanchirico PJ, Pfeiffer DC. Intralobar pulmonary sequestration: incidental finding in an asymptomatic patient. Radiol Case Rep. 2020;15(10):1891–1894. doi: 10.1016/j.radcr.2020.07.057
  19. Wei Y, Li F. Pulmonary sequestration: a retrospective analysis of 2625 cases in China. Eur J Cardiothorac Surg. 2011;40(1):е39–е42. doi: 10.1016/j.ejcts.2011.01.080
  20. Mughrabi A, Fennelly J, Fandreyer F, Fleisher J. Unravelling the mystery of a rare infection: a challenging case of pulmonary sequestration with Mycobacterium avium complex and the importance of a thorough microbiological investigation. J BMJ Case Rep. 2023;16(9):e255346. doi: 10.1136/bcr-2023-255346
  21. Mon RA, Johnson KN, Ladino-Torres M, et al. Diagnostic accuracy of imaging studies in congenital lung malformations. Arch Dis Child Fetal Neonatal Ed. 2018;104(4):F372–F377. doi: 10.1136/archdischild-2018-314979
  22. Ko SF, Ng SH, Lee TY, et al. Noninvasive imaging of bronchopulmonary sequestration. AJR Am J Roentgenol. 2000;175(4):1005–1012. doi: 10.2214/ajr.175.4.1751005
  23. Sun X, Xiao Y. Pulmonary sequestration in adult patients: a retrospective study. Eur J Cardiothorac Surg. 2014;48(2):279–282. doi: 10.1093/ejcts/ezu397
  24. Kas J, Fehér C, Heiler Z, et al. Treatment of adult intrapulmonary sequestration with video-assisted thoracoscopic lobectomy. Magy Seb. 2018.71(3):126–133. doi: 10.1556/1046.71.2018.3.3
  25. Moreno M, Castillo-Corullón S, Pérez-Ruiz E, et al. Spanish multicentre study on morbidity and pathogenicity of tracheal bronchus in children. Pediatr Pulmonol. 2019;54(10):1610–1616. doi: 10.1002/ppul.24435
  26. García-Hernández C, Carvajal FL, Celorio AÁ, et al. Thoracoscopic lobectomy for the treatment of tracheal bronchus. A pediatric case report. Cir Cir. 2017;85(6):557–561. doi: 10.1016/j.circir.2016.10.010
  27. Bazhenov AV, Motus IYa, Berdnikov RB, Romahin AS. Pulmonary sequestrations. Pulmonologiya. 2023;33(5):690–696. doi: 10.18093/0869-0189-2023-33-5-690-696
  28. Dubova EA, Pavlov KA, Kucherov YI, et al. Extrapulmonary sequestration of lung. Russian journal of pediatric surgery, anesthesia and intensive care. 2011;(2):53–59. EDN: OPUNVV
  29. Shulutko AM, Yasnogorodskiy OO, Taldykin MV, et al. A case of diagnosis and treatment of intrapulmonary sequestration in a 34-year-old woman. RMJ. 2014;22(30):2166–2168.
  30. Dubova EA, Pavlov KA, Shchegolev AI, et al. Retroperitoneal lung sequestration in a newborn. Obstetrics and gynecology. 2011;7(2):83–86.

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
Download
2. Fig. 1. CT scan of the chest organs with contrasting: a — tracheal bronchus on the right; b — an area with no pulmonary pattern on the right (a characteristic sign of lung sequestration); c, d — a feeding vessel extending from the aorta to the sequester

Download (308KB)
Indexing metadata
3. Fig. 2. Thoracoscopic picture of extralobar sequestration of the lung: a — sequestration of the right lung; b — feeding arterial vessel extending from the aorta (arrow)

Download (123KB)
Indexing metadata
4. Fig. 3. The intersection of the feeding vessel (the feeding vessel is clipped with two clips of 5 mm)

Download (79KB)
Indexing metadata
5. Fig. 4. Control chest X–ray one month after surgery — focal and infiltrative shadows were not detected in both halves of the chest

Download (151KB)
Indexing metadata

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».