Abdominal Inflammatory Myofibroblastic Tumor in an Infant: a Case Report

Cover Page

Cite item

Full Text

Abstract

Inflammatory myofibroblastic tumor is a rare neoplasm of childhood with uncertain biological potential. In more than half of the cases, inflammatory myofibroblastic tumor pathogenesis is associated with ALK gene translocations. The standard treatment is radical surgical treatment. In patients with inoperable, recurrent, or metastatic forms of the disease—which are extremely rare—therapeutic options remain very limited. This article presents a case report of an 8-month-old patient diagnosed with an abdominal inflammatory myofibroblastic tumor. The abdominal mass was initially noticed by the parents. No specific clinical symptoms were observed. Upon examination at the clinic, a multinodular mass was localized to the omentum, ascending colon, and parietal peritoneum. Magnetic resonance imaging and abdominal ultrasound were used as the primary diagnostic modalities during the preoperative stage. Blood tests, including clinical and biochemical parameters, showed no significant abnormalities, and tumor markers were negative. Surgical treatment was indicated due to the presence of a large abdominal mass, with its topography confirmed by contrast-enhanced magnetic resonance imaging angiography. A median laparotomy was performed, followed by tumor excision, subtotal omentectomy, resection of the ascending colon, and colo-colonic anastomosis. The postoperative course was uneventful. The outcome was full recovery. The presented case of an abdominal inflammatory myofibroblastic tumor highlights the need to include this tumor type in the differential diagnosis of abdominal masses in young children. A notable feature of this case is the asymptomatic course and the radical excision of multiple nodules with varying locations, which serves as a predictor of favorable prognosis. No additional therapy was required due to the completeness of surgical treatment.

About the authors

Victor N. Stalmakhovich

Irkutsk State Medical Academy of Postgraduate Education

Author for correspondence.
Email: stal.irk@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-4885-123X
SPIN-code: 9042-5092

MD, Dr. Sci. (Medicine), Professor

Russian Federation, Irkutsk

Irina N. Kaygorodova

Ivano-Matreninskaya Children’s City Clinical Hospital

Email: kaygorodova_ir@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-2332-9285
SPIN-code: 3813-8271

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Irkutsk

Anastasia P. Dmitrienko

Irkutsk State Regional Children’s Clinical Hospital

Email: AnDmitr2013@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-0003-8792
SPIN-code: 3415-9266

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Irkutsk

Alexey S. Strashinsky

Irkutsk State Regional Children’s Clinical Hospital

Email: leksus642@icloud.com
ORCID iD: 0000-0002-1911-4468
SPIN-code: 9210-5286
Russian Federation, Irkutsk

Alexander O. Barakin

Irkutsk State Regional Children’s Clinical Hospital

Email: pacemaker@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-1767-811X
SPIN-code: 4250-9247
Russian Federation, Irkutsk

Kirill Yu. Kostyunin

Irkutsk Regional Clinical Consulting and Diagnostic Center

Email: kostjunin@gmail.ru
ORCID iD: 0000-0002-7956-3804
SPIN-code: 8546-3392
Russian Federation, Irkutsk

References

  1. Suleymanova AM, Kachanov DYu, Imyanitov EN, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors in children: literature review. Russian Journal of Pediatric Hematology and Oncology. 2020;7(2):64–77. doi: 10.21682/2311-1267-2020-7-2-64-77 EDN: CSEPBX
  2. Kachanov DYu, Shamanskaya TV, Suleymanova AM, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor of the small bowel mesentery complicated by the intestinal obstruction. Pediatric Hematology/Oncology and Immunopathology. 2017;16(1):54–61. doi: 10.24287/1726-1708-2017-16-1-54-61 EDN: YRWWRH
  3. Zhu X, Chen W-B, Xing F-B, et al. Treatment, pathological characteristics, and prognosis of pulmonary inflammatory myofibroblastic tumor — a retrospective study of 8 cases. Front Oncol. 2022;12:840886. doi: 10.3389/fonc.2022.840886
  4. Venina AR, Preobrazhenskaya EV, Suleymanova AM, et al. Spectrum of genetic rearrangements in an expanded sample of inflammatory myofibroblastic tumors in children. Problems in oncology. 2023;69(3S):306–308. EDN: QSLILI (In Russ.)
  5. Yunusova YuR, Fedorina TA, Rozumny DV, Shamin AV. Morphological features of the inflammatory myofibroblastic tumor. Science and innovations in medicine. 2018;(2):60–65. EDN: UTLICY
  6. Suleymanova AM, Filin AV, Kachanov DYu, et al. Case report of the inflammatory myofibroblastic tumor of the liver in infant. Pediatric Hematology/Oncology and Immunopathology. 2018;17(3):93–102. doi: 10.24287/1726-1708-2018-17-3-93-102 EDN: XZTXNR
  7. Kozhevnikov VA, Yelkova DA. Inflammatory myofibroblastic lung tumor in children. Russian Pediatric Journal. 2022;3(1):149. EDN: GZZHCR
  8. Bai Y-F, Liu J-Z, Yue L-N, et al. Child inflammatory myofibroblastic tumor of the kidney misdiagnosed as Wilms’ tumor: case report. Radiol Case Rep. 2022;17(12):4920–4923. doi: 10.1016/j.radcr.2022.09.079
  9. Domínguez-Massa C, Doñate-Bertolín L, Blanco-Herrera ÓR, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: A rare entity with a complex diagnosis. Revista Portuguesa de Cardiologia. 2023;42(2):169.e1–169.e4. doi: 10.1016/j.repc.2022.12.007
  10. Nakarmi R, Chen M-j, Ong K-H, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: A rare case. NMCJ. 2021;23(4):360–364. doi: 10.3126/nmcj.v23i4.42279
  11. Musaelyan AA, Ustyuzhaninov AS, Urtenova, MA, et al. Ten-year response to crizotinib in ALK-positive inflammatory myofibroblastic tumors: Case reports. Problems in oncology. 2024;70(2):384–389. doi: 10.37469/0507-3758-2024-70-2-384-389 EDN: JSWUFT
  12. Nikolaeva SA, Egorova VB, Kondratyeva SA, et al. A rare case of inflammatory myofibroblastic abdominal tumor in a child. Yakut Medical Journal. 2024;(1):133–135. doi: 10.25789/YMJ.2024.85.34 EDN: FJIWVG
  13. Stalmakhovich VN, Kaygorodova IN, Li IB, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor in children. Russian journal of pediatric surgery. 2021;25(S):284–289. doi: 10.18821/156095102021254284-289 EDN: PFFTKC
  14. Bhalla V, Khalid A, Perez V, et al. Pulmonary inflammatory myofibroblastic tumor. J Bronchol Interv Pulmonol. 2024;31(3):e0963 doi: 10.1097/LBR.0000000000000963
  15. Claramunt Andreu G, Murcia Clemente L, Calzado Agrasot MÁ, Kalbouza Bouziane S. Inflammatory myofibroblastic tumor: An uncommon pathology in pediatrics. Anales de Pediatría (English Edition). 2024;100(1):75–76. doi: 10.1016/j.anpede.2023.12.008
  16. Matos I, do Bom-Sucesso M, Pinto D. Large inflammatory myofibroblastic tumor of the lung in a pediatric patient. Archivos de Bronconeumologia. 2024;60(2):103–104. doi: 10.1016/j.arbres.2023.11.002
  17. Shestakov AL, Charchyan ER, Rykov OV, et al. Surgical treatment of recurrent inflammatory myofibroblastic tumor of the posterior mediastinum (clinical observation). Clinical and experimental surgery. Petrovsky journal. 2014;(4):66–71. EDN: TRLZYD
  18. Khanal N, Subedi R, Shrestha N, Shrestha S. Inflammatory myofibroblastic tumor presenting as ileocolic intussusception: A case report. Clin Case Rep. 2023;11(10):e8064. doi: 10.1002/ccr3.8064

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
2. Fig. 1. Magnetic resonance imaging showing the localization of the abdominal mass in different views: а, coronal view; b, axial view.

Download (140KB)
3. Fig. 2. Intraoperative photograph of the tumor.

Download (170KB)
4. Fig. 3. Histological appearance of the surgical specimen showing myxoid changes. Hematoxylin and eosin staining. Magnification ×100.

Download (486KB)

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».