Fibro-adipose vascular anomaly in an adolescent: a case report

Cover Page

Cite item

Full Text

Abstract

Fibro-adipose vascular anomaly is a relatively rare and only recently described disorder with distinctive clinical, radiological, and pathomorphological features. It is crucial for physicians to be fully aware of this condition to ensure timely diagnosis and early initiation of treatment. This article presents the clinical case of a 17-year-old female with fibro-adipose vascular anomaly of the right leg. At the age of 7, she developed a painful lesion in the leg. Over time, the lesion progressively increased in size, accompanied by limb hypotrophy and restricted ankle joint mobility. At the healthcare facility of her place of residence, multiple ultrasound examinations and computed tomography angiography were performed, which led to the diagnosis of mixed angiodysplasia of the right leg. Conservative measures, including physical therapy, compression garments, and orthopedic footwear, were ineffective. Disability was established at the age of 13. At 17, the patient was admitted to the Russian Children’s Clinical Hospital (Moscow). Examination revealed shortening of the right leg and foot, a firm painful mass in the upper third of the leg, hypotrophy of the thigh and calf muscles, and ankle contracture. Ultrasound examination revealed a hyperechoic lesion with indistinct outer margins in the muscles of the upper third of the leg, containing abnormally formed venous vessels with multiple phleboliths. Magnetic resonance imaging of this area confirmed the presence of vascular malformation. Angiography was additionally performed to clarify the angioarchitecture of the lesion and determine the possible extent of resection, leading to the diagnosis Q27.8—fibro-adipose vascular anomaly of the right leg. Given the impossibility of radical surgery due to subtotal involvement of the posterior muscle group of leg, the high risk of progression, pain, and impaired function, anti-proliferative therapy with sirolimus was initiated. Rehospitalization was scheduled after one year to assess treatment efficacy and reconsider surgical options. This case illustrates the challenges of delayed diagnosis, where long-term unrecognized disease progression resulted in disability and precluded one-stage radical treatment.

About the authors

Roman V. Garbuzov

Russian Children’s Clinical Hospital — branch of the N.I. Pirogov Russian National Research Medical University

Author for correspondence.
Email: 9369025@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-5287-7889
SPIN-code: 7590-2400

MD, Dr. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Moscow

Elena V. Feoktistova

Russian Children’s Clinical Hospital — branch of the N.I. Pirogov Russian National Research Medical University; Pirogov Russian National Research Medical University

Email: 9433672@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-2348-221X
SPIN-code: 4700-3655

MD, Cand. Sci. (Medicine), Assistant Professor

Russian Federation, Moscow; Moscow

Andrei A. Mylnikov

Russian Children’s Clinical Hospital — branch of the N.I. Pirogov Russian National Research Medical University

Email: angio.doctor@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-3317-3058
SPIN-code: 2225-1987

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Moscow

Marina B. Stakhova

Russian Children’s Clinical Hospital — branch of the N.I. Pirogov Russian National Research Medical University

Email: marin-stakhov@ya.ru
ORCID iD: 0009-0000-5675-8353
SPIN-code: 5391-7175
Russian Federation, Moscow

Aleksander Yu. Razumovskiy

Pirogov Russian National Research Medical University

Email: 1595105@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-9497-4070
SPIN-code: 3600-4701

MD, Dr. Sci. (Medicine), Professor, Corresponding Member of the Russian Academy of Sciences

Russian Federation, Moscow

References

  1. Alomari AI, Spencer SA, Arnold RW, et al. Fibro-adipose vascular anomaly: clinical-radiologic-pathologic features of a newly delineated disorder of the extremity. J Pediatr Orthop. 2014;34(1):109–117. doi: 10.1097/BPO.0b013e3182a1f0b8
  2. Luks VL, Kamitaki N, Vivero MP, et al. Lymphatic and other vascular malformative/overgrowth disorders are caused by somatic mutations in PIK3CA. J Pediatr. 2015;166(4):1048–1054. doi: 10.1016/j.jpeds.2014.12.069
  3. Narbutov AG, Sukhov MN, Serkov II, et al. Fibro-adipose vascular anomaly is a new diagnosis in the practice of pediatric vascular surgeon. Experience in diagnostic and treatment. Russian Journal of Pediatric Surgery. 2020;24(1):11–15. doi: 10.18821/1560-9510-2020-24-1-11-15. EDN: PNHEDV
  4. Uller W, Fishman SJ, Alomari AI. Overgrowth syndromes with complex vascular anomalies. Semin Pediatr Surg. 2014;23(4):208–215. doi: 10.1053/j.sempedsurg.2014.06.013
  5. Lipede C, Nikkhah D, Ashton R, et al. Management of fibro-adipose vascular anomalies (FAVA) in paediatric practice. Int Open Access J Surg Reconstr. 2021;29:71–81. doi: 10.1016/j.jpra.2021.05.002
  6. Amameh M, Shaikh R. Clinical and imaging features in fibro-adipose vascular anomaly (FAVA). Pediatr Radiol. 2020;50:380–387. doi: 10.1007/s00247-019-04571-6
  7. Parmar B, Joseph JS, Khalil-Khan A, et al. Fibro-adipose vascular anomaly: a case report and literary review. Cureus. 2022;14(10):e30757. doi: 10.7759/cureus.30757
  8. Wang H, Xie C, Lin W, et al. MRI-based radiomics in distinguishing Kaposiform hemangioendothelioma (KHE) and fibro-adipose vascular anomaly (FAVA) in extremities: A preliminary retrospective study. J Clin Pediatr Surg. 2022;7(21):668–674. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2022.02.031
  9. Merrow AC, Gupta A, Patel MN, Adams DM. 2014 revised classification of vascular lesions from the international society for the study of vascular anomalies: radiologic-pathologic update. Radiographics. 2016;36(5):1494–516. doi: 10.1148/rg.2016150197
  10. Lin JY, Ochmanek E, Tchanque-Fossuo CN, et al. A comparative review of fibroadipose vascular anomaly and PTEN hamartoma syndrome of the soft tissue: a case review of FAVA and PHOST. J Vasc Anom. 2022;3(2):e042. doi: 10.1097/JOVA.0000000000000042
  11. Wang H, Xie C, Lin W, et al. Fibro-adipose vascular anomaly (FAVA) — diagnosis, staging and management. Orphanet J Rare Dis. 2023;18:347. doi: 10.1186/s13023-023-02961-6
  12. Shaikh R, Alomari AI, Kerr CL, et al. Cryoablation in fibro-adipose vascular anomaly (FAVA): a minimally invasive treatment option. Pediatr Radiol. 2016;46(8):1179–1186. doi: 10.1007/s00247-016-3576-0
  13. Donyush EK, Kondrashova ZA, Polyaev YuA, et al. Sirolimus for the treatment of vascular anomalies in children. Russian Journal of Pediatric Hematology and Oncology. 2020;7(3):22–31. doi: 10.21682/2311-1267-2020-7-3-22-31 EDN: WKDTJC
  14. Wang KK, Glenn RL, Adams DM, et al. Surgical management of fibroadipose vascular anomaly of the lower extremities. J Pediatr Orthop. 2020;40(3):e227–e236. doi: 10.1097/BPO.0000000000001406
  15. Xie C, Wang H, Guo Z, et al. A novel endoscopic approach to fibroadipose vascular anomaly. J Pediatr Surg. 2025;60(2):162064. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2024.162064
  16. Goldenberg DC, Zatz RF. Surgical treatment of vascular anomalies. Dermatol Clin. 2022;40(4):473–480. doi: 10.1016/j.det.2022.06.006

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
2. Fig. 1. Shortening of the right lower limb, muscle hypotrophy of the leg, and a voluminous lesion of the leg.

Download (83KB)
3. Fig. 2. Ultrasound examination. A hyperechoic lesion with indistinct margins replacing the posterior leg muscles. A phlebolith producing an acoustic shadow is visible (arrow).

Download (130KB)
4. Fig. 3. Ultrasound examination. Abnormally positioned dilated draining veins passing through the fibro-adipose vascular anomaly (arrow).

Download (97KB)
5. Fig. 4. Magnetic resonance imaging of the legs, T2 sequence. The fibro-adipose vascular anomaly is presented as a heterogeneous hyperintense structure without a clear internal pattern.

Download (67KB)
6. Fig. 5. Magnetic resonance imaging of the legs, T2 STIR sequence. The fibro-adipose vascular anomaly in the fat-suppressed T2 sequence appears similar to the T2 image but is more clearly delineated from the subcutaneous fat, the signal of which is suppressed.

Download (68KB)
7. Fig. 6. Angiography, arterial phase. Increased vascularization in the region of the fibro-adipose vascular anomaly. No signs of arteriovenous shunting.

Download (90KB)
8. Fig. 7. Angiography, venous phase. Draining veins within the fibro-adipose vascular anomaly (arrow).

Download (100KB)

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».